動脈瘤樣骨囊腫(aneurysmal bone cyst,ABC)在臨床上較為少見,既非囊腫,又非腫瘤,病變區呈膨脹性、溶骨性改變。Jaffe和Lichtenstein于1942年首次報道,1958年Bernier和Bhaskar報道了第一例發生在頜骨的病例。發生于下頜骨髁突的ABC非常罕見,英文文獻復習僅見19例報道。四川大學華西口腔醫院自2009年至今發現2例經術后病理證實的髁突ABC,現報告如下。
病例1 患者,男,14歲,2015年11月因“左耳屏前疼痛2月,發現包塊1月余”來四川大學華西口腔醫院就診,創傷病史不祥,否認其他病史。專科檢查:患者面型不對稱,左面部稍膨隆;開口度、開口型正常,左下頜升支上份可捫及一約3 cm×3 cm大小的骨性包塊,質硬、不活動,與周圍軟組織界限清楚,表面皮膚顏色及溫度均正常,無明顯觸壓痛;雙側頜下及頸部未觸及明顯腫大淋巴結。
影像學檢查:錐形束CT(cone beam CT,CBCT)顯示左髁突不規則類圓形囊性病變,與正常骨邊界清晰,邊緣不光滑,中心密度不均勻,有不規則分隔,病變區下份見大小不等的分隔,囊腔膨脹明顯,髁突頸外側骨皮質不光滑,見骨膜成骨,考慮ABC或巨細胞病變(圖1)。術前診斷:左下頜髁突囊性病變(ABC待排)。治療:完善各項術前檢查,排除手術禁忌后,行“左下頜骨囊性病變切除活檢術、左下頜升支切除術、右第八肋帶肋軟骨游離移植術及重建板植入固定術”。

圖1 病例1的CBCT影像。A:CBCT矢狀位示左下頜髁突類圓形囊性病變,有分隔(箭頭所示);B:CBCT軸位示病變頰舌側膨脹明顯、呈蛋殼樣,邊緣不光滑;C:CBCT冠狀位示病變髁突頰側見骨膜成骨(箭頭所示)。
術后病理診斷:傾向ABC,病理號:Z-2015-04068(圖2)。

圖2 病例1術后病理切片蘇木精-伊紅染色×40
術后追蹤,未見復發,病例1術后1個月及8個月曲面體層片見圖3、4。

圖3 病例1術后1個月曲面體層片

圖4 病例1術后8個月曲面體層片
病例2 患者,女,15歲,2009年8月因“右耳前包塊漸進性增大伴張口受限1月”就診。專科檢查:患者面型不對稱,右耳屏前局部膨隆,可捫及一約4 cm×3 cm大小的類圓形包塊,病變邊界不清,可捫及“乒乓”感,表面皮膚顏色及溫度正常,有觸壓痛,張口受限Ⅱ°,張口型正常。院外曾行CT、磁共振檢查見右下頜骨破壞性病變,二次穿刺抽出血性液體,具體不詳,以“骨肉瘤”收治,為求進一步診治遂來四川大學華西口腔醫院。
影像學表現:曲面體層片、后前位片顯示右髁突見膨脹性囊性病損,累及髁突頸及乙狀切跡,與正常骨有邊界;CBCT顯示囊腔占據整個右髁突,骨密質不連續,邊緣模糊、呈蟲蝕樣,囊腔膨脹明顯,病變周緣見骨膜成骨(圖5)。術前診斷:右下頜髁突腫瘤性病變。治療:完善各項術前檢查,排除手術禁忌后,行“右下頜升支囊性病變切除術”,術中送冰凍活檢提示“血管瘤伴ABC”,術后病理同上。病理號:Z-200902131、Z-200903070,四川大學華西醫院會診病理號:H-0904167(圖6)。術后追蹤6年,未見復發,病例2術后3、6年曲面體層片見圖7、8。

圖5 病例2的曲面體層片、后前位片及CBCT。A、B:曲面體層片、后前位片示右下頜髁突膨脹性囊性病損(箭頭所示),髁突正常形態消失;C:CBCT矢狀位示病變邊緣模糊,膨脹明顯,骨密質不連續;D:CBCT軸位示病變邊緣呈蟲蝕樣,與正常骨邊界不清;E:CBCT冠狀位示病變頰舌側見骨膜成骨(箭頭所示)。

圖6 病例2術后病理切片蘇木精-伊紅染色×100

圖7 病例2術后3年曲面體層片

圖8 病例2術后6年曲面體層片